小児の気管支ディウラフォイ病。症例報告と文献のレビュー

Bronchial Dieulafoy's Disease in Children: A Case Report and Review of Literature.

• Yi-Ting Yeh
• Madhavan Ramaswamy
• Jinnie Shin
• Denise McIntyre
• Neil McIntosh
• Jean-Nicolas Racicot
• Samantha Chippington
• Samuel Stuart
• Nagarajan Muthialu

抄録

ダイウラフォイ病は、生命を脅かす出血を起こす可能性のある消化管や呼吸器の粘膜下層に大きな異常動脈が存在することを特徴とする稀な血管病変である。治療は気管支鏡下焼灼術、血管造影塞栓術、手術などが行われる。再発性喀血を呈した7歳女児の気道内Dieulafoy病の管理について報告する。気管支血管造影では病変部に複数の栄養血管が存在することが判明した。塞栓による再発の可能性を考慮し、気管支のスリーブ切除により完全に治癒した。この症例は、Dieulafoy病の管理における手術前の多面的アプローチの一環としての気管支血管造影の有用性を示している。

Dieulafoy's disease is a rare vascular lesion characterized by presence of large aberrant arteries within the submucosa of gastrointestinal tract or respiratory tract with a potential to cause life-threatening hemorrhage. Treatment includes bronchoscopy ablation, angiographic embolization or surgery. We report management of 7-year old girl with Dieulafoy's disease in the airway who presented with recurrent hemoptysis. Bronchial angiography revealed multiple feeding vessels to the lesion. Considering the potential risk of recurrence with embolization, sleeve resection of bronchus offered complete resolution. This case demonstrates the usefulness of bronchial angiography as part of multi-faceted approach before surgery in the management of Dieulafoy's disease.

Copyright © 2020 Yeh, Ramaswamy, Shin, McIntyre, McIntosh, Racicot, Chippington, Stuart and Muthialu.