再発を繰り返す特発性眼窩筋炎の治療。タクロリムスを用いた初症例と文献のレビュー

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J. Neuroimmunol..2020 Jul;346:577316. S0165-5728(20)30284-8. doi: 10.1016/j.jneuroim.2020.577316.Epub 2020-07-09.

再発を繰り返す特発性眼窩筋炎の治療。タクロリムスを用いた初症例と文献のレビュー

Treatment of idiopathic orbital myositis with frequent relapses: First case with tacrolimus and review of literature.

Yang Zheng
Yin-Xi Zhang
Mei-Ping Ding

PMID: 32668345 DOI: 10.1016/j.jneuroim.2020.577316.

抄録

41 歳の男性が 2 年間の再発性有痛性眼瞼下垂症の既往歴を呈した．以前の脳磁気共鳴画像診断では眼外筋の孤立性拡大を認めた。特発性眼窩筋炎（IOM）と診断された。患者は当初コルチコステロイドで劇的な効果を示したが，3回目の発作からステロイド抵抗性を示し始め，頻繁に再発を経験した。そのため、タクロリムスをレジメンに追加した。この患者はタクロリムス投与後に症状が完全に回復し、1年間の追跡調査では再発はなかったと報告された。本症例はIOM治療におけるタクロリムスの有効性を示した最初の症例である。本症例は、ステロイド治療抵抗性のIOM患者において、症状コントロールと再発予防の両面から免疫抑制剤の重要性を示している。

A 41-year-old man presented with a 2-year history of recurrent painful ophthalmoplegia. Previous brain magnetic resonance imaging showed isolated enlargement of extraocular muscles with enhancement. A diagnosis of idiopathic orbital myositis (IOM) was given. Though the patient initially responded dramatically to corticosteroid, he began developing steroid resistance from his third attack and experienced frequent relapses. Therefore, tacrolimus was added to his regimen. The patient had full symptom recovery after tacrolimus and reported no relapses in the 1-year follow-up. This is the first case showing the efficacy of tacrolimus in treatment of IOM. Our case illustrates the importance of immunosuppressive agents in IOM patient refractory to steroid for both symptom control and relapse prevention.