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ウガンダにおける網膜芽細胞腫の10年間の研究。限られた資源で転帰を改善するためのアプローチ
A ten-year study of Retinoblastoma in Uganda: An approach to improving outcome with limited resources.
PMID: 32660850 DOI: 10.1016/j.canep.2020.101777.
抄録
背景:
資源が限られた地域の小児がん患者の生存率は、資源のある地域に比べて非常に悪い。網膜芽細胞腫（RB）は、アフリカの多くの地域で一般的に報告されている小児がんである。RBは専門医以外でも安全かつ効果的に治療できる可能性があり、資源の乏しい地域での治療の普及が促進される可能性がある。
BACKGROUND: Survival of children with cancer in resource-limited regions is very poor compared to better-resourced regions. Retinoblastoma (RB) is a childhood cancer that is commonly reported in many regions of Africa. RB may be safely and effectively treated by non-specialists, which could facilitate more widespread availability of treatment in under-resourced areas.
方法:
2009年12月から2019年11月までの間にRuharo Eye Centreで治療を受けた10年連続のRB児のシリーズをプロスペクティブに追跡調査した。化学療法に続いて手術が行われるのが標準的な治療法である。治療費や旅費、食費は、ほとんどの家庭では手の届かないプログラムが負担しており、ドナーを必要としている。RBの病期別および罹患眼数別の生存率をKaplan-Meierプロットを用いて記述した。両側性疾患を持つすべての小児について視力を評価し、追跡調査中の視力保持率を評価した。
METHODS: A ten-year consecutive series of children with RB treated at Ruharo Eye Centre between December 2009 and November 2019 was prospectively followed up. Chemoreduction followed by surgery is the standard approach to therapy. Costs of therapy and also of travel and food are borne by the program which is unaffordable to most families and necessitates donors. Survival by stage of RB and number of eyes affected was described using Kaplan-Meier plots. Visual acuity was assessed for all children with bilateral disease and the retention of sight during follow-up assessed.
結果:
RB患者665人のうち、18.2％（121人）が転移性（ステージ4）RBを呈し、24ヵ月以上生存したのはこのうち2人のみであった。5年生存率はRBの全症例で60.2％であり、片側性および両側性のステージ1の症例ではそれぞれ93.3％および87.2％であった。両側性疾患を有する184人の小児のうち、130人（70.7％）が一次治療後にある程度の視力を維持し、そのうち91人（両側性疾患を有する小児の49.5％）が死亡または追跡調査終了時まで視力を維持していた。
RESULTS: Among 665 children with RB, 18.2 % (121 children) presented with metastatic (Stage 4) RB with only two of these children surviving >24 months. Five-year survival was 60.2 % among all children with RB rising to 93.3 % and 87.2 % for children with unilateral and bilateral Stage 1 disease, respectively. Among 184 children with bilateral disease, 130 (70.7 %) retained some level of sight following primary treatment with 91 of those (49.5 % of all bilateral children) retaining vision up to their death or to the end of follow-up.
結論:
ウガンダでは多くの小児が進行性のRBを呈しており、このような状況では根治的治療は不可能である。早期に診断・治療を受けた子どもたちは、生存率が高いです。両側に発症した多くの子どもたちの視力維持は可能であり、通常の教育へのアクセスを容易にします。したがって、生存率を向上させるための戦略的優先事項は、目に問題のある子どもたちを遅滞なく連れてくるように地域社会の認識を変えること、そして、財政的、社会的、ピアサポートに支えられた標準的な薬剤を使用して、遺伝保健ワーカーを利用して近代的な治療へのアクセスを拡大することである。
CONCLUSION: Many children in Uganda present with advanced RB and curative treatment is not possible in this setting. Children diagnosed and treated early have good prospects of survival. Retention of sight among many bilaterally affected children is achievable, facilitating access to normal education. Therefore, the strategic priorities for improving survival are changing community perceptions so that children with eye problems are brought without delay, and widening access to modern treatment by using genereal health workers with standard drugs, backed by financial, social and peer support.
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