顆粒球コロニー刺激因子療法の腫瘍化の可能性-症例報告と文献のレビュー。

Tumorigenic Potential of Granulocyte Colony-Stimulating Factor Therapy-A Case Report and Review of Literature.

• Omar Kholaki
• David Metter
• Rahul Tandon
• Thomas Schlieve

抄録

グリコーゲン貯蔵病型Ib（GSDIb）患者における顆粒球コロニー刺激因子治療（G-CSFT）と顎顔面複合体の巨大細胞病変の発症との関連が明らかになってきた。我々は、我々の知る限り、GSDIb患者にG-CSFTを受けた巨大細胞肉芽腫（GCG）の4例目の症例を報告した。GSDIbは低血糖、高トリグリセリド血症、好中球減少症を呈します。G-CSFTは、好中球減少症に起因する再発感染症や敗血症の治療、炎症性腸疾患や下痢の治療にしばしば使用されてきた。現在報告されているデータでは、G-CSFTと巨大細胞腫瘍の発生との関連性および潜在的な因果関係のいずれも欠落している。GSDIbの有病率とその治療法を考えると、口腔外科医や顎顔面外科医は、GSDIb患者におけるG-CSFTの腫瘍性の可能性に注意を払うべきである。本報告では、GSDIbを有する17歳の患者がGCSFTを受け、末梢および中枢部のGCGを呈した症例を報告した。彼女は治療を受けたが、新たな原発性病変が懸念されるため、13"Zs_A0"months後に再び13"Zs_A0"を提示した。我々はまた、GSDIb、G-CSFT、および現在のデータを議論し、GSDIbのためのG-CSFT間の関連性、GCGの開発の潜在的なメカニズム、アジュバント療法の使用、およびこの集団の緊密なフォローアップの必要性を強調しています。本症例報告の目的は、G-CSFTで治療されたGSDIb患者における巨大細胞病変の呈示、管理、およびフォローアップを強調することであった。

An association between granulocyte colony-stimulating factor therapy (G-CSFT) in patients with glycogen storage disease type Ib (GSDIb) and the development of giant cell lesions of the maxillofacial complex has emerged. We have reported, to the best of our knowledge, the fourth case of giant cell granuloma (GCG) in a patient with GSDIb undergoing G-CSFT. GSDIb can present with hypoglycemia, hypertriglyceridemia, and neutropenia. G-CSFT has often been used in the treatment of recurrent infections or sepsis caused by neutropenia and to treat inflammatory bowel disease and diarrhea. The current reported data are lacking in both the association and the potential causation of G-CSFT and the development of giant cell tumors. Given the prevalence of GSDIb and its therapy, oral and maxillofacial surgeons should be aware of the tumorigenic potential of G-CSFT in patients with GSDIb. In the present report, we have described the case of a 17-year-old patient with GSDIb undergoing GCSFT who had presented with a peripheral and central GCG. She was treated but presented again 13 months later with concerns for a new primary lesion. We have also discussed GSDIb, G-CSFT, and the current data, highlighting the association between G-CSFT for GSDIb, the potential mechanism of GCG development, the use of adjuvant therapy, and the need for close follow-up of this population. The purpose of the present case report was to highlight the presentation, management, and follow-up of giant cell lesions in patients with GSDIb treated with G-CSFT.

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