転移性悪性黒色腫患者において、ペムブロリズマブと関連して発症した全身性紅潮症の1例

A CASE OF ACQUIRED GENERALIZED LIPODYSTROPHY ASSOCIATED WITH PEMBROLIZUMAB IN A PATIENT WITH METASTATIC MALIGNANT MELANOMA.

• Sara Bedrose
• Christie G Turin
• Victor R Lavis
• Sang T Kim
• Sonali N Thosani

抄録

目的:

ペムブロリズマブ投与患者におけるチェックポイント阻害薬治療による異常な免疫関連有害事象（irAE）、後天性全身性リポジストロフィー（AGL）について述べる。

Objective: To describe an unusual immune-related adverse event (irAE), acquired generalized lipodystrophy (AGL), from checkpoint inhibitor therapy in a patient treated with pembrolizumab.

方法:

本症例は、ペムブロリズマブによる治療を受けた転移性メラノーマの67歳男性の症例報告である。この患者はペムブロリズマブ投与前に別の免疫チェックポイント阻害薬で治療を受けており、自己免疫性溶血性貧血を発症していた。ペムブロリズマブ投与開始後、亀頭炎と一致する陰嚢腫瘤を発症し、数サイクル後にAGLを発症した。

Methods: This is a case report of a 67-year-old male with metastatic melanoma who was treated with pembrolizumab. Prior to pembrolizumab, the patient was treated with another immune-checkpoint inhibitor and developed autoimmune hemolytic anemia. After starting pembrolizumab, he developed a scrotal mass consistent with panniculitis and after several subsequent cycles, he developed AGL.

結果:

ペムブロリズマブ投与開始後の皮下脂肪の減少、原因不明の体重減少とインスリン抵抗性の悪化、高トリグリセリド血症の悪化はAGLと一致していました。自己免疫疾患や他の病因は除外された。この不整脈にもかかわらず、治療によりメラノーマが安定したため、患者はペムブロリズマブの投与を継続しました。

Results: Loss of subcutaneous fat, unexplained weight loss in combination with worsening insulin resistance and worsening hypertriglyceridemia after initiation of pembrolizumab were consistent with AGL. Autoimmune disorders and other etiologies were ruled out. Despite this irAE, the patient continued to receive pembrolizumab given stabilization of melanoma with treatment.

結論:

ペムブロリズマブに二次的にAGLを発症した患者の2例目の報告であり、抗プログラム細胞死受容体-1阻害薬に二次的にこのような合併症を発症した4例目の報告である。チェックポイント阻害薬の使用が複数のがん種の治療に一般的になるにつれ、臨床試験ではあまり報告されていないこれらのまれな不可逆的な合併症を臨床家が認識することは非常に重要である。

Conclusion: We report the second case of a patient who developed AGL secondary to pembrolizumab, and the fourth case to report such complication secondary to antiprogrammed cell death receptor-1 inhibitors. As use of checkpoint inhibitors becomes more common to treat several types of cancer, it is vital for clinicians to recognize these rare irreversible complications that are not frequently reported in clinical trials.

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