慢性肉芽腫性疾患を合併した歯の自己抜歯後に下顎粘膜真菌症を発症した1例。症例報告と文献レビュー

Case of mucormycosis of mandible after self-extraction of teeth incidentally detected to have chronic granulomatous disease: Case report and literature review.

• Shubham Agarwal
• Abhishek Anand
• Piyush Ranjan
• Ved Prakash Meena
• Animesh Ray
• Rimlee Dutta
• Ranveer Singh Jadon
• Naval Kishore Vikram

抄録

下顎に孤立性の粘菌症は、一般的に歯科治療後に発生するまれな症例である。我々が報告する症例は、顔面部に副鼻腔の排出を認め、下顎の孤立性骨髄炎が放射線学的に認められたものである。この患者は常習性の歯科用粉を歯に塗布していたため、う蝕の原因となっていた。虫歯の原因となっていた歯をすべて抜歯したことが原因と考えられた．侵襲的サンプリングの結果、粘菌症が判明した。基礎となる免疫不全を徹底的に調べた結果、この患者は慢性肉芽腫性疾患(CGD)を患っていたことが判明した。L-アンホテリシンBの長期投与にもかかわらず、患者は断続的な膿の排出を続け、最終的には外科的脱脂と掻爬が必要となった。この患者は慢性的な経過をたどっており、軟部組織の病変は最小限にとどまっていたため、当初は粘膜真菌症の疑いはなかった。主な教訓は、他の健康な宿主における異常な浸潤性真菌感染が、CGDのような原発性免疫不全症の最初の症状である可能性があるということである。CGD患者における侵襲性真菌感染症は、しばしば不活発な経過をたどる。

Mucormycosis isolated to the mandible is a rare presentation occurring generally after dental procedures. The case we report presented with discharging sinuses over facial region with radiological appearance of isolated osteomyelitis of the mandible. The patient used to apply an addictive dental powder over his teeth leading to caries. Following this, he pulled out all his teeth, which probably led to his condition. Invasive sampling revealed mucormycosis. An extensive search for an underlying immunodeficiency revealed that the patient had chronic granulomatous disease (CGD). Despite a prolonged course of L-Amphotericin B, the patient continued to have intermittent pus discharge and surgical debridement and curettage was eventually required. The patient had a chronic course with minimal soft tissue involvement which initially did not raise the suspicion of mucormycosis. The main learning point is that an unusual invasive fungal infection in an otherwise healthy host can be the first symptom of an underlying primary immunodeficiency, like CGD. Invasive fungal infections in patients with CGD often have an indolent course.

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