慢性誤嚥性肺炎の原因は、頭蓋底の自発性脳脊髄液瘻によるものである

Chronic Aspiration Pneumonitis Caused by Spontaneous Cerebrospinal Fluid Fistulae of the Skull Base.

• Maya Or
• Ian A Buchanan
• Saman Sizdahkhani
• Kyle Hurth
• Samridhi Amba
• Justin Seltzer
• Roozehra A Khan
• Andrew S Brunswick
• Bozena B Wrobel
• Gabriel Zada

抄録

目的・仮説:

頭蓋骨底部の自然発生的な脳脊髄液（CSF）漏れは、肥満、多胎性、頭蓋内圧の上昇と関連している。自発性脳脊髄液漏出はしばしば鼻出血を伴うが、慢性誤嚥性肺炎、これまでに詳細に報告されていない合併症の原因として過少診断されることがある。

OBJECTIVES/HYPOTHESIS: Spontaneous cerebrospinal fluid (CSF) leaks of the skull base are associated with obesity, multiparity, and elevated intracranial pressure. Although spontaneous CSF leaks often present with rhinorrhea, they can be an underdiagnosed cause of chronic aspiration pneumonitis, a complication that has not been previously reported in detail.

研究デザイン:

レトロスペクティブな症例シリーズ。

STUDY DESIGN: Retrospective case series.

方法:

著者らは、2011年から2018年の間に南カリフォルニア大学でCSF瘻孔の外科的修復を受けた全患者をレトロスペクティブにレビューし、慢性的な非アトジェン性CSF肺炎による呼吸困難、誤嚥、慢性咳嗽、息切れなどの肺症状を呈する患者を特定した。

METHODS: The authors retrospectively reviewed all patients undergoing surgical repair of CSF fistulae at the University of Southern California between 2011 and 2018 to identify those presenting with pulmonary symptoms including dyspnea, aspiration, chronic cough, and shortness of breath caused by chronic noniatrogenic CSF pneumonitis.

結果:

症候性慢性肺炎は、自然発症のCSF鼻漏患者20人中6人に認められた。女性5人（平均体格指数＝36）には、ethmoidalis窩（n＝4）および蝶形骨外側領域（n＝1）からのCSF漏出が認められた。1人の男性は、中窩床脱嚢が耳管から排出されていた。すべての患者では、非アトロゲン性頭蓋底欠陥に起因する自然発生的なCSF瘻孔に起因するコンピュータ断層撮影上の肺の両側のグランドガラスの不鮮明さを有しており、1人の患者は、慢性気管支炎と隣接する気管支周囲変成を示す別の病院で肺病変の生検を受けていた。5人の患者は自家筋膜グラフトと鼻中隔フラップを用いた内視鏡的鼻内膜修復術を受け、1人は修復のために開頭手術を受けた。すべての患者は合併症や再発を認めずに修復に成功した。自然発症した脳脊髄液の漏出を修復したところ、肺炎の症状と画像上のグランドグラス混濁は6例すべてで消失した。

RESULTS: Symptomatic chronic pneumonitis was evident in six of 20 patients with spontaneous CSF rhinorrhea. Five women (mean body mass index = 36) had CSF leaks arising from the fovea ethmoidalis (n = 4) and lateral sphenoid region (n = 1). One man had a middle fossa floor dehiscence draining through the eustachian tube. All patients had bilateral ground-glass opacities in their lungs on computed tomography imaging that were attributed to spontaneous CSF fistulae arising from noniatrogenic skull base defects, and one patient underwent a biopsy of a lung lesion at another hospital showing chronic bronchiolitis and adjacent peribronchiolar metaplasia. Five patients underwent endoscopic endonasal repair using an autologous fascial graft and pedicled nasoseptal flap, and one underwent craniotomy for repair. All patients underwent successful repair with no complications or evidence of recurrence. Upon repair of the spontaneous CSF leaks, both pneumonitis symptoms and ground-glass opacities on imaging resolved in all six cases.

結論:

頭蓋骨基底部CSF瘻孔は、標準的な治療では緩和されない、あるいは悪化する慢性肺炎の可逆的な原因と考えるべきである。

CONCLUSIONS: Skull base CSF fistulae should be considered as a reversible cause of chronic pneumonitis that is not alleviated or worsens with standard treatment.

証拠のレベル:

4 喉頭鏡、2020年。

LEVEL OF EVIDENCE: 4 Laryngoscope, 2020.

© 2020 The American Laryngological, Rhinological and Otological Society, Inc.