骨軟骨腫誘発性肉腫を模倣した四肢の偽動脈瘤：現代の7例と過去の1例の報告

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Clin Radiol.2020 Aug;75(8):642.e9-642.e13. S0009-9260(20)30130-6. doi: 10.1016/j.crad.2020.02.017.Epub 2020-04-18.

骨軟骨腫誘発性肉腫を模倣した四肢の偽動脈瘤：現代の7例と過去の1例の報告

Osteochondroma-induced pseudoaneurysms of the extremities mimicking sarcoma: a report of seven contemporary and one historical case.

A Iqbal
E McLoughlin
A Patel
S L James
R Botchu
A M Davies

PMID: 32317165 DOI: 10.1016/j.crad.2020.02.017.

抄録

エイム:

骨軟骨腫誘発性偽動脈瘤を画像上で肉腫と鑑別し、致命的な可能性のある生検を予防するための診断法を提供すること。

AIM: To provide a diagnostic approach to distinguish osteochondroma-induced pseudoaneurysm from sarcoma on imaging and prevent biopsy which may be fatal.

材料および方法:

整形外科腫瘍学データベースのレトロスペクティブ研究を行い、最終的に骨軟骨腫誘発性偽動脈瘤と診断されて整形外科腫瘍学専門医に紹介されたすべての患者を特定した。コホートの人口統計学、骨軟骨腫と偽動脈瘤の解剖学的位置、画像診断を評価した。

MATERIALS AND METHODS: A retrospective study of the orthopaedic oncology database was performed to identify all patients referred to specialist orthopaedic oncology service with a final diagnosis of osteochondroma-induced pseudoaneurysm. The demographics of the cohort, the anatomical location of the osteochondromas and pseudoaneurysms, and the imaging appearances were assessed.

結果:

骨軟骨腫誘発性偽動脈瘤の現代的な症例7例と歴史的な症例1例を同定した。孤立性骨軟骨腫は5例、遺伝性多発性骨折症は3例であった。5例にはMRI（磁気共鳴画像検査）が行われたが、そのうち40％に脈動アーチファクトが認められた。MRIでは、すべての症例で中心部に小さな偽動脈瘤が認められ、その周囲を複数の偏心した血栓と出血の層が取り囲んでおり、これを「偏心-horl sign」と呼んでいた。

RESULTS: Seven contemporary and one historical case of osteochondroma-induced-pseudoaneurysm were identified. There were five patients with solitary osteochondroma and three cases of hereditary multiple exostosis. Five cases underwent magnetic resonance imaging (MRI) of which pulsation artefact was present in 40%. On MRI, all the present cases demonstrated a small central pseudoaneurysm surrounded by multiple eccentric layers of thrombus and haemorrhage, which was termed the "eccentric-whorl sign".

結論:

骨軟骨腫誘発性偽動脈瘤は、しばしば骨軟骨腫の悪性転化や軟部肉腫と誤診され、緊急に生検を受けることが多い。本研究では、1934年に診断された最初の症例を含む最大の症例シリーズを紹介する。肉腫と偽動脈瘤の鑑別と特徴付けは、致命的な生検を防ぐために不可欠である。

CONCLUSION: Osteochondroma-induced pseudoaneurysms are often misdiagnosed as malignant transformation of an osteochondroma or a soft-tissue sarcoma and referred for urgent biopsy. This study presents the largest case series, which includes the first documented case diagnosed in 1934. Differentiating and characterising pseudoaneurysms from sarcomas is imperative in order to prevent a biopsy, which could be fatal.