ピエールロビン配列における気道形態学的変化．レトロスペクティブな研究．

Airway Morphological Changes in Pierre Robin Sequence: A Retrospective Study.

• Laura S Humphries
• Tulsi Roy
• Anne Huang
• John Collins
• Fuad M Baroody
• Russell R Reid

抄録

目的:

ピエールロビンシーケンス（PRS）の前/後顎関節拘縮骨形成術（MDO）患者における気道形態学的変化を調査し、年齢をマッチさせた対照群と形態学的変化を比較すること。

OBJECTIVE: To investigate airway morphology changes in patients with Pierre Robin sequence (PRS) pre-/post-mandibular distraction osteogenesis (MDO) and to compare morphologic changes to age-matched controls.

デザイン:

回顧的症例対照研究。

DESIGN: Retrospective case-control study.

設定:

都市型、学術型、三次医療センター。

SETTING: Urban, academic, tertiary medical center.

患者、参加者:

上気道閉塞（UAO）を緩和するためのMDO後にPRSを施行した患者15例（2008年～2018年）；MDO後の患者については年齢をマッチさせた対照群。

PATIENTS, PARTICIPANTS: Fifteen patients with PRS after MDO to relieve upper airway obstruction (UAO) (2008-2018); age-matched controls for post-MDO patients.

介入:

下顎骨ディストラクション骨形成、曲線的内下顎骨ディストラクター。

INTERVENTIONS: Mandibular distraction osteogenesis, curvilinear internal mandibular distractors.

主な成果測定:

(1) MDO後の生理的改善（無呼吸・低呼吸指数，最小酸素飽和度），(2)気道サイズ（体積，表面積，長さ，平均・最小断面積），形状（側方：前後比，断面積比，均一性，球形性），MDOによる変化，(3) MDO後の気道サイズ，形状，年齢をマッチさせた対照群との比較。

MAIN OUTCOME MEASURES: (1) Physiologic improvement after MDO (apnea-hypopnea index; minimum oxygen saturation); (2) airway size (volume, surface area, length, mean/minimum cross-sectional area), shape (lateral:anterior-posterior ratio, cross-sectional area ratios, uniformity, sphericity), and changes with MDO; and (3) post-MDO airway size, shape versus age-matched controls.

結果:

気道サイズは、断面積（平均、= 0.02;最小値、= 0.02;最小後口蓋、= 0.05、中間後口蓋、= 0.02）と同様に、MDO後に増加した（体積、= 0.01;表面積、= 0.02;長さ、= 0.01）。MDO後のPRS気道はコントロールよりも大きかった（体積、<0.01；表面積、<0.01；長さ、<0.01、断面積、=0.03）。気道の形状は不均一で平坦なポストMDOのままであった；コントロール気道は円形であった。2人の症候性患者はMDOを繰り返す必要があり、生理学的にはMDO後の気道断面積が低かった。気道全体に沿った超生理学的断面積を有するMDO後のPRS患者では、UAOの再発はなかった。

RESULTS: Airway size increased after MDO (volume, = .01; surface area, = .02; length, = .01), as did cross-sectional area (mean, = .02; minimum, = .02; minimum retropalatal, = .05, mid-retroglossal, = .02). Post-MDO PRS airways were larger than controls (volume, < .01; surface area, < .01; length, < .01, cross-sectional area, = .03). Airway shape remained nonuniform and flat post-MDO; control airways were round. Two syndromic patients required repeat MDO and had subphysiologic post-MDO airway cross-sectional area. Post-MDO PRS patients with supraphysiologic cross-sectional area along the entire airway had no UAO recurrence.

結論:

この小規模で異質な患者サンプルでは、MDOは気道のサイズを増加させ、手根後部気道に優先的に影響を与える可能性があり、しばしば骨格上の気道の寸法をもたらす。これらの手足口後部の変化は、PRS患者の重度のUAOを緩和する上で重要であるかもしれない。我々の結果の一般化可能性は、小規模なコホートサイズと患者の不均一性によって制限されている。

CONCLUSIONS: In this small, heterogenous patient sample, MDO increases airway size, may preferentially affect the retropalatal airway, and often results in supraphysiologic airway dimensions. These retropalatal changes may be important in relieving severe UAO in patients with PRS. Generalizability of our results is limited by small cohort size and patient heterogeneity.