誘発性または自然性思春期後に成長ホルモンで治療されたターナー症候群の少女の成人に近い身長

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J. Pediatr..2019 09;212:172-179.e1. S0022-3476(19)30539-6. doi: 10.1016/j.jpeds.2019.04.056.Epub 2019-06-18.

誘発性または自然性思春期後に成長ホルモンで治療されたターナー症候群の少女の成人に近い身長

Near Adult Height in Girls with Turner Syndrome Treated with Growth Hormone Following Either Induced or Spontaneous Puberty.

Roberto Lanes
Anders Lindberg
Martin Carlsson
Dionisios Chrysis
Ferah Aydin
Cecilia Camacho-Hübner
Donna King
Marsha Davenport

PMID: 31227282 DOI: 10.1016/j.jpeds.2019.04.056.

抄録

目的:

自然対誘導思春期とエストロゲンの種類と経路が成長ホルモン（GH）のターナー症候群の女の子の身長に影響を与えるかどうかを理解するために。

OBJECTIVE: To understand whether spontaneous vs induced puberty and the type and route of estrogen influence the height of girls with Turner syndrome on growth hormone (GH).

研究デザイン:

GHによる治療を受けた子供たちの国際的なデータベースを検索したところ、ターナー症候群の女児772人がGHの開始から成人に近い身長まで追跡されたことが明らかになった。持続的な自発的思春期（n=145）を持つ少女からのデータは、思春期の誘導または維持（n=627）のためにエストロゲンを必要とするものと比較された。

STUDY DESIGN: Search of an international database of children treated with GH revealed 772 girls with Turner syndrome followed from GH initiation to near adult height. Data from girls with sustained spontaneous puberty (n = 145) were compared with those requiring estrogens for induction or maintenance of puberty (n = 627).

結果:

GHの開始時に、平均年齢(7.5 vs 7.9years)、体重(-1.7 vs -1.7 SDS)、および体格指数(0.2 SDS vs 0.1 SDS)は、自然な思春期と誘発された思春期を持つ女の子のために類似していました。自然思春期を持つそれらの女の子は誘導思春期を持つものよりも短かったが、中間親の高さが考慮に入れられたときに、両方のグループの開始時の高さは平均-2.8 SDSだった。両群ともGHの約0.3mg/kg/週を受けた。自然な思春期を持つ女の子は思春期を開始し、誘導された思春期（それぞれ12.6±1.8years対13.4±1.4yearsと16.0±1.3years対16.9±1.4years、）と16.0±1.3yearsと16.9±1.4yearsと16.9±1.4yearsと16.9±1.4years、）を持つ女の子よりも早く大人の高さの近くに達しました。自然発育した思春期の少女は、GH療法の最初の年と思春期の発症と成人に近い身長（11.0cm vs 9.3cm）の間に多く成長したが、成人に近い身長での身長SDSと成人に近い身長に到達する前の思春期の時間の長さは同等であった。45,Xの核型は、自然思春期の女児の22.1％と誘導思春期の女児の58.4％で検出された。経皮吸収型エストロゲンを投与された患者では、経口エストロゲンを投与された患者に比べて成長が良好ではありませんでした。有害事象の報告は両群間で同等であった。

RESULTS: At GH start, mean age (7.5 vs 7.9 years), weight (-1.7 vs -1.7 SDS), and body mass index (0.2 SDS vs 0.1 SDS) were similar for girls with spontaneous puberty and with induced puberty. Although those girls with spontaneous puberty were shorter than those with induced puberty, when midparental height was taken into consideration, starting heights in both groups averaged -2.8 SDS. Both groups received approximately 0.3 mg/kg/week of GH. Girls with spontaneous puberty initiated puberty and reached near adult height earlier than girls with induced puberty (12.6 ± 1.8 years vs 13.4 ± 1.4 years and 16.0 ± 1.3 years vs 16.9 ± 1.4 years, respectively). Although girls with spontaneous puberty grew more in the first year of GH therapy and between the onset of puberty and near adult height (11.0 cm vs 9.3 cm), height SDS at near adult height and the length of time in puberty before reaching near adult height were comparable. A 45,X karyotype was detected in 22.1% of girls with spontaneous puberty and in 58.4% of girls with induced puberty. Patients receiving transdermal estrogens did not grow better than those on oral estrogens. Adverse event reporting was comparable between groups.

結論:

自然発性思春期のターナー症候群の女の子は、誘導思春期の女の子よりもGHに反応して成長する傾向がありましたが、成人に近い身長のSDSの差を生み出すほどではありませんでした。

CONCLUSIONS: Girls with Turner syndrome with spontaneous puberty tended to grow better in response to GH than girls with induced puberty, but not enough to produce a difference in height SDS at near adult height.