産科性抗リン脂質症候群における死産の二次予防のための免疫グロブリン静脈内投与．症例シリーズと文献のシステマティックレビュー

Intravenous immunoglobulin for the secondary prevention of stillbirth in obstetric antiphospholipid syndrome: A case series and systematic review of literature.

• Maria Letizia Urban
• Alessandra Bettiol
• Caterina Serena
• Chiara Comito
• Irene Turrini
• Silvia Fruttuoso
• Elena Silvestri
• Alfredo Vannacci
• Claudia Ravaldi
• Felice Petraglia
• Giacomo Emmi
• Domenico Prisco
• Federico Mecacci

抄録

目的:

産科性抗リン脂質症候群（APS）と死産の既往歴を有する患者の妊娠合併症の二次予防における静脈内免疫グロブリン（IVIg）の有効性と安全性を評価すること。

OBJECTIVE: To evaluate the efficacy and safety of intravenous immunoglobulin (IVIg) in secondary prevention of pregnancy complications for patients with obstetric antiphospholipid syndrome (APS) and history of stillbirth.

方法:

死産歴のある産科APS患者にIVIgを投与した3例を4回の妊娠で報告した。また、死産歴のある産科APS患者におけるIVIgの使用について、システマティックな文献レビューを行った。

METHODS: We described three cases of obstetric APS patients with history of stillbirth treated with IVIg in four pregnancies. In addition, we conducted a systematic literature review on the use of IVIg in obstetric APS with history of stillbirth.

結果:

産科APSと死産の既往歴のある3人の患者が、4回の妊娠（3人の単胎児と1人の双胎児）において、標準治療（ヒドロキシクロロキン、低用量アスピリン、低分子量ヘパリン、プレドニゾン）に加えて予防的IVIg治療を受けました。すべての妊娠で健康な新生児が生まれた。長期フォローアップ再評価（24～53ヵ月）では、活動性のある全身疾患の徴候や症状は認められず、子供たちは健康であった。システマティック・リテラシー・レビューでは、死産歴のある産科APS患者にIVIgを使用した3例のみが検索された。3例とも健常な新生児を出産した。1例のみ、治療中に軽度の血小板減少が発生したが、このイベントはIVIgとの関連性は低いと考えられた。

RESULTS: Three patients with obstetric APS and history of stillbirth were treated with prophylactic IVIg, in addition to standard treatment (hydroxychloroquine, low-dose aspirin, low molecular weight heparin, and prednisone), in four pregnancies (three singleton and one twin). All pregnancies resulted in live healthy newborns. Long-term follow-up re-evaluations (24-53 months) did not shown any sign or symptom of active systemic disease, and the children were healthy. The systematic literature review retrieved only three cases of use of IVIg in obstetric APS patients with history of stillbirth. All three cases resulted in live healthy newborns. Only in one case, mild thrombocytopenia occurred during treatment, although this event was unlikely to be related to IVIg.

結論:

我々の経験では、APS関連死産の二次予防としてのIVIgは、関連する安全性の懸念がなく、良好な妊娠と長期的な転帰と関連していることが示唆されている。しかし、このトピックに関する文献的証拠は少数の孤立した症例に限られており、どのような産科APS患者がIVIgから最も恩恵を受けるかを明らかにするためには、さらなる研究が必要である。

CONCLUSION: Our experience suggests that IVIg as secondary prevention of APS-related stillbirth is associated with good pregnancy and long-term outcomes, with no relevant safety concerns. However, the literature evidence on this topic is limited to few isolated cases, and further studies are needed to clarify which obstetric APS patients may benefit the most from IVIg.

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