骨癒着を伴う自然発生性口腔潰瘍：現在の臨床現場におけるその関連性

Spontaneous oral ulceration with bone sequestration: its relevance in current clinical practice.

• T Lidhar
• A Ethunandan
• M Ethunandan

抄録

骨の露出と骨固定を伴う口腔潰瘍はまれであり、多くの場合、よく知られた疾患と関連している。少数の患者では明らかな病因因子が明らかにされておらず、これらの病変を説明するために様々な用語が使用されてきた。本研究では、骨癒着を特異的な症状とした自然発症口腔潰瘍の6例を報告し、関連文献をレビューした。2013年から2018年の期間に発症した患者をレトロスペクティブにレビューした。収集したデータには、人口統計学的詳細、関連する医療、薬剤、放射線治療の既往歴、呈示、調査、管理、転帰が含まれていた。研究期間中に、49～65歳の年齢層の6人の患者が、骨癒着を伴う自然発症の口腔潰瘍を認めた。全員が男性であり、関連する既往歴はなかった。5つの病変は筋腱稜上に発生し、1つは舌側下顎トーラスに関連したものであった。最も一般的な症例は骨が露出した疼痛性潰瘍で、6～12週間前から存在していた。咬合X線写真では、2名の患者に限局性のレアファクションが認められた。すべての患者は保存的に、そして緩んだ咬合部を除去することで管理された。すべての症例で治癒に成功したが、これはルーズシークストラムを除去した時の方が早かった。骨癒着を伴う自発性口腔潰瘍化は、最も多くの場合、筋腱稜の隆起部に発生する特徴的な病変である。現在ではまれな症例（0.02％）であるが、これは認識不足と報告不足によるものである可能性がある。他の原因が除外された場合にのみ診断の対象とすべきである。病変は保存的管理と外科的介入により正常に治癒し、これは緩んだ骨膜を除去した後の方が早い。

Oral ulceration associated with bony exposure and sequestration is uncommon and often related to well-recognised conditions. In a small group of patients no obvious aetiological factors can be elucidated, and various terminologies have been utilised to describe these lesions. We report six cases of spontaneous oral ulceration with bone sequestration as a specific entity and review the pertinent literature. We retrospectively reviewed patients presenting in the period 2013-2018. Data collected included demographic details, relevant medical, drug, and radiotherapy history; presentation, investigations, management, and outcome. Six patients with an age range of 49-65 years were identified with spontaneous oral ulceration with bone sequestration in the study period. All were males, and none had any relevant history. Five lesions occurred over the mylohyoid ridge and one was related to a lingual mandibular torus. The most common presentation was a painful ulcer with exposed bone, which had been present for 6 - 12 weeks. Occlusal radiographs demonstrated focal rarefaction in two patients. All were managed conservatively and by removal of the loose sequestrum. Healing occurred successfully in all cases, and this was earlier when the loose sequestrum was removed. Spontaneous oral ulceration with bone sequestration is a distinct lesion that most often presents over the prominence of the mylohyoid ridge. It is currently an uncommon entity (0.02%), but this could well be due to a lack of recognition and under-reporting. It should be considered as a diagnosis only when other causes have been excluded. Lesions heal successfully with conservative management and surgical intervention, and this occurs earlier following removal of the loose sequestrum.

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