亜急性運動性ポリラディキュロパチーを引き起こしたブルセラ症と仮性筋電図の病理学的相関.症例報告

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Clin Neurophysiol Pract.2020;5:130-134. S2467-981X(20)30016-0. doi: 10.1016/j.cnp.2020.05.003.Epub 2020-06-11.

亜急性運動性ポリラディキュロパチーを引き起こしたブルセラ症と仮性筋電図の病理学的相関.症例報告

Brucellosis causing subacute motor polyradiculopathy and the pathological correlation of pseudomyopathic electromyography: A case report.

Ahmad R Abuzinadah
Haneen A Milyani
Aysha Alshareef
Ahmed K Bamaga
Abdulraheem Alshehri
Maher E Kurdi

PMID: 32642603 PMCID: PMC7334466. DOI: 10.1016/j.cnp.2020.05.003.

抄録

序論:

ブルセラ症は稀にみられる運動性多発性障害の原因となる疾患である。亜急性運動性ポリラディキュロパシー(SAMPR)の1例を、仮性筋電図変化とその病理組織学的相関とともに紹介することを目的とする。

Introduction: Brucellosis is a rare cause of polyradiculopathy. We aim to present a case of subacute motor polyradiculopathy (SAMPR), along with the electromyographic pseudomyopathic changes, and their histopathological correlation.

症例紹介:

24歳の男性が3週間前から徐々に進行した両側性下肢脱力症を呈し、7週間後には歩行不能にまで進行した。眼球、顔面、括約筋の脱力はなく、感覚症状もなかった。認知検査、頭蓋神経検査、上肢検査では正常であった。下肢の力は近位で3級、遠位で4級であった。反射神経は上肢でグレード2+、下肢でグレード0であった。神経伝導検査は正常であった。筋電図（EMG）は、短時間の運動単位電位（MUP）と早期のリクルートを伴う活発な除神経を示した。MRIでは腰椎神経根のびまん性亢進が認められた。脳脊髄液（CSF）はタンパク質2.7g/L、白血球数（WBC）は420個/マイクロリットルであった。筋生検では、二次的な変性線維と再生線維を伴う神経原性変化が認められ、筋電図の小さく短いMUPを説明することができた。CSFは14日間の培養後にBrucellaを増殖させた。血清中には「Melitensis」と「Abortus」の高抗体価が認められた。この患者は抗生物質の投与を開始してから10ヶ月後に歩行を再開した．

Case presentation: A 24-year-old man presented with gradually progressive bilateral lower limb weakness for three weeks that progressed to a loss of ambulation in seven weeks. He had no ocular, facial, or sphincteric weakness and no sensory symptoms. He showed normal cognitive, cranial nerve, and upper limb exams. His lower limb power was medical research council (MRC) grade 3 proximally, and 4 distally. His reflexes were grade 2+ in the upper limbs and grade 0 in the lower limbs. The nerve conduction studies were normal. Electromyography (EMG) showed active denervation with a short-duration motor unit potential (MUP) and early recruitment. MRI showed a diffuse enhancement of the lumbosacral nerve roots. Cerebrospinal fluid (CSF) showed a protein of 2.7 g/L and a white blood cells (WBC) count of 420 cells per microliter. Muscle biopsy revealed neurogenic changes with secondary degenerating and regenerating fibers, explaining the small and short MUPs in the EMG. CSF grew Brucella after fourteen days of incubation. Serum showed high antibody titers for the Brucella species "Melitensis" and "Abortus". The patient started to walk again, ten months after starting a course of antibiotics.

結論:

神経ブルセラ症は主にSAMPRとして提示され、感覚系は免れている。SAMPRは、進行中の筋線維の退化と再生を伴って、筋電図検査で見られる仮性筋症性変化を説明することができるかもしれない。

Conclusion: Neurobrucellosis can present primarily as SAMPR, sparing the sensory system. SAMPR, with ongoing degenerating and regenerating muscle fibers, may explain the pseudomyopathic changes found in electromyographic studies.