小児の好酸球性胆嚢炎。症例シリーズ

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J. Pediatr. Surg..2020 Jun;S0022-3468(20)30371-7. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2020.05.039.Epub 2020-06-03.

小児の好酸球性胆嚢炎。症例シリーズ

Eosinophilic cholecystitis in children: Case series.

Luz Nélida Garzón G
Lina Eugenia Jaramillo B
Juan Javier Valero H
Edna Margarita Quintero C

PMID: 32624207 DOI: 10.1016/j.jpedsurg.2020.05.039.

抄録

はじめに:

好酸球性胆嚢炎 (EC) は小児ではほとんど見られない。利用可能な文献のほとんどは成人患者からのものであり、小児での症例は逸話的なものしか報告されていない。

INTRODUCTION: Eosinophilic cholecystitis (EC) is rarely seen in the pediatric population. Most of the available literature comes from adult patients, while only anecdotal cases have been reported in children.

目的:

小児病院で治療したすべてのEC症例の臨床経過，管理，転帰を記述する。

OBJECTIVE: To describe the clinical course, management, and outcomes of all EC cases treated at a children's hospital.

材料と方法:

2011年から2017年の間に得られた全胆嚢摘出標本をレトロスペクティブにレビューした。ECは胆嚢壁の炎症性細胞の90％以上が好酸球であった場合に診断され、好酸球の割合が50～90の場合にリンパ球性好酸球性胆嚢炎（LEC）と診断された。ECおよびLEC患者の臨床的側面をすべて解析した。

MATERIAL AND METHODS: All cholecystectomy specimens obtained between 2011 and 2017 were retrospectively reviewed. EC was diagnosed when more than 90% of the inflammatory cells in the gallbladder wall were eosinophils, whereas lymphoeosinophilic cholecystitis (LEC) was diagnosed when the percentage of eosinophils was between 50 and 90. We analyzed all clinical aspects of patients with EC and LEC.

結果:

134例の胆嚢摘出標本を同定し、レビューした。そのうち、8例（6.0%）がEC、3例（2.2%）がLECに分類された。提示時の平均年齢は12.6歳（2～17歳）であった。男女比は1.5/1であった。遺伝性球状細胞症の既往歴が1例、全身性好酸球症の既往歴が3例であった。すべての患者は急性胆嚢炎の臨床的および放射線学的徴候を呈し、胆嚢摘出術を受けた。急性胆嚢炎は全例で病理組織学的に確認された。EC と LEC の全例に胆石症が認められた。どの患者も追加治療を必要としなかった。また、全例が何事もなく回復した。

RESULTS: We identified and reviewed 134 cholecystectomy specimens. Of them, 8 (6.0%) were classified as EC, and 3 (2.2%) as LEC. The mean age at presentation was 12.6 (2-17) years. The female-to-male ratio was 1.5/1. One patient had a history of hereditary spherocytosis, and 3 patients had systemic eosinophilia. All patients presented with clinical and radiological signs of acute cholecystitis and underwent cholecystectomy. Acute cholecystitis was confirmed by histopathology in all cases. All cases of EC and LEC had cholelithiasis. None of the patients required additional treatment. All patients recovered uneventfully.

結論:

ECは小児にはほとんど見られず、特異的な臨床症状はなく、常に胆石症を合併している。診断は術後に病理組織学的に行われる。我々の研究では、すべての患者が急性胆嚢炎を呈していた。

CONCLUSIONS: EC is rarely seen in children, it does not have a specific clinical presentation, and it is always associated with cholelithiasis. The diagnosis is made postoperatively by histopathology. All patients in our study presented with acute cholecystitis.

研究の種類:

レトロスペクティブレビュー。

TYPE OF STUDY: Retrospective review.

証拠のレベル:

レベルIV。

LEVEL OF EVIDENCE: Level IV.