同種骨髄移植後に脳浮腫および小脳トングヘルニアを発症した粘菌症。症例報告

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Case Rep Infect Dis.2019;2019:5138198. doi: 10.1155/2019/5138198.Epub 2019-11-11.

同種骨髄移植後に脳浮腫および小脳トングヘルニアを発症した粘菌症。症例報告

Mucormycosis Leading to Cerebral Edema and Cerebellar Tonsillar Herniation after Allogeneic Bone Marrow Transplant: A Case Report.

Chetan Jeurkar
Lauren Margetich
Ziver Sahin

PMID: 31815025 PMCID: PMC6878774. DOI: 10.1155/2019/5138198.

抄録

序論:

造血幹細胞移植（造血幹細胞移植）後の粘膜真菌症は非常に高い死亡率を示します。肺粘膜真菌症はしばしば全身に広がっていき、最終的には死に至ることが多い。移植を行う医療従事者は、粘膜真菌症の疑いを強く持ち、早期に治療を開始することが不可欠である。ここでは、同種造血幹細胞移植後13日目に播種性粘菌症で死亡した64歳女性の症例を紹介する。

Introduction: Mucormycosis following hematopoietic stem cell transplant (HSCT) carries a very high mortality rate. Pulmonary mucormycosis often leads to systemic dissemination and eventual death. It is imperative for transplant providers to have a high level of suspicion for mucormycosis and initiate early treatment. Here, we present a 64-year-old woman who died of disseminated mucormycosis 13 days following her allogeneic HSCT.

事例発表:

急性骨髄性白血病（AML）の既往歴を持つ64歳女性が同種造血幹細胞移植を受け、移植後13日目にムコ真菌症感染による脳内出血で死亡した。剖検の結果、前頭葉に血管侵襲性粘菌症を認め、脳浮腫を引き起こし、最終的に扁桃ヘルニアと脳幹梗塞を引き起こした。肺が感染源と考えられた。

Case Presentation: A 64-year-old female with a history of acute myeloid leukemia (AML) presented for allogeneic HSCT and passed away from intracerebral hemorrhage secondary to mucormycosis infection 13 days following her transplant. On autopsy, it was found she had angioinvasive mucormycosis in her frontal lobe leading to cerebral edema which eventually led to tonsillar herniation and brainstem infarction. Her lungs were the likely source of infectious dissemination.

考察:

この症例は、造血幹細胞移植後の異常な経過を示すものであり、他の発表例では粘菌症に関連した脳内腫脹に起因する扁桃ヘルニアを示したものはない。また、造血幹細胞移植患者における粘膜真菌症は過小報告されていると考えられているため、この症例を報告する。さらに，造血幹細胞移植前に好中球減少症が長期化した患者の粘膜真菌症に対する警戒心を高めることの重要性と，ボルコナゾールの予防と粘膜真菌症のリスク増加との関連性を強調している．

Discussion: This case represents an unusual course of events following HSCT in that no other published case shows tonsillar herniation resulting from mucormycosis-related intracerebral swelling. We also report this case because it is believed mucormycosis in HSCT patients is underreported. Additionally, our case highlights the importance of increased vigilance for mucormycosis in patients with prolonged neutropenia prior to HSCT and the potential link of voriconazole prophylaxis and increased risk for mucormycosis.