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J Neurosurg Pediatr.2019 Oct;:1-5. 2019.7.PEDS1948. doi: 10.3171/2019.7.PEDS1948.Epub 2019-10-11.

MRI陰性の巣状皮質異形成IIB型患者における高度動的統計パラメトリックマッピングと脳磁図法を用いたてんかん原性焦点の検出

Detection of epileptogenic focus using advanced dynamic statistical parametric mapping with magnetoencephalography in a patient with MRI-negative focal cortical dysplasia type IIB.

  • Won Seok Chang
  • Midori Nakajima
  • Ayako Ochi
  • Elysa Widjaja
  • James T Rutka
  • Ivanna Yau
  • Shiro Baba
  • Hiroshi Otsubo
PMID: 31604322 DOI: 10.3171/2019.7.PEDS1948.

抄録

本報告では、MRI陰性のてんかん性病変の同定に、脳磁図法(MEG)を用いた高度動的統計的パラメトリックマッピング(AdSPM)を用いた。15歳の少女はMRI陰性で薬理学的に抵抗性の局所型てんかんであった。2種類の発作を呈した。I型は睡眠中の覚醒、凝視、強制的な頭部左旋回運動、その後の二次性全般化であった。II型は、めまいの前兆から始まり、凝視と疲労を伴う後頭部の頭痛を伴った。頭皮ビデオ脳波検査(脳波)では、右前頭頂部からの2つのI型発作を捉えた。MEGは右前頭前野に散在した双極子を示した。AdSPMは右下前頭溝の下部にスパイク源を同定した。頭蓋内ビデオ脳波は1つのタイプIの発作を捉えたが、それは前頭溝の底部にある深部電極から発生し、AdSPMのスパイク源と相関していた。そのため、患者はAdSPMで同定されたスパイク源を含む中下前頭回旋神経節の切除を受けた。病理組織学的検査の結果、焦点性皮質異形成IIB型であることが判明した。現在までに、この患者はトピラマート治療を受けている間、2年間発作がなかった。これは、AdSPMを用いてMRI陰性てんかんを同定した初の予備的報告である。MRI陰性の局所てんかんに対しては、AdSPMのさらなる検討が必要である。

Advanced dynamic statistical parametric mapping (AdSPM) with magnetoencephalography (MEG) was used to identify MRI-negative epileptogenic lesions in this report. A 15-year-old girl had MRI-negative and pharmacology-resistant focal-onset epilepsy. She experienced two types of seizures. Type I consisted of her arousal from sleep, staring, and a forced head-turning movement to the left, followed by secondary generalization. Type II began with an aura of dizziness followed by staring and postictal headache with fatigue. Scalp video-electroencephalography (EEG) captured two type I seizures originating from the right frontocentral region. MEG showed scattered dipoles over the right frontal region. AdSPM identified the spike source at the bottom of the right inferior frontal sulcus. Intracranial video-EEG captured one type I seizure, which originated from the depth electrode at the bottom of the sulcus and correlated with the AdSPM spike source. Accordingly, the patient underwent resection of the middle and inferior frontal gyri, including the AdSPM-identified spike source. Histopathological examination revealed that the patient had focal cortical dysplasia type IIB. To date, the patient has been seizure free for 2 years while receiving topiramate treatment. This is the first preliminary report to identify MRI-negative epilepsy using AdSPM. Further investigation of AdSPM would be valuable for cases of MRI-negative focal epilepsy.